Proefschrift 'Dental care in the cleft team'

Op 31 maart 2026 zal Laura S. van der Knaap-Kind haar proefschrift getiteld ‘Dental care in the cleft team’ verdedigen aan de Erasmus Universiteit te Rotterdam. Promotor is prof. dr. E.B. Wolvius, co-promotoren zijn dr. N.C.W. van der Kaaij en L. Kragt. Laura werkt als tandarts-pedodontoloog bij CBT Rijnmond en het schisisteam in het Erasmus MC. Laura heeft een bijdrage in de drukkosten van het proefschrift ontvangen van de NVGPT. Hier volgt een inleiding en samenvatting van het proefschrift. 

Een schisis is de meest voorkomende aangeboren aandoening in het gezicht. Tussen de 5e en 10e week van de zwangerschap kunnen verschillende genetische en/of omgevingsfactoren leiden tot het niet samensmelten van één of meerdere structuren, wat resulteert in het ontstaan van een schisis. De klinische gevolgen van schisis hangen sterk af van het specifieke type schisis, maar kunnen invloed hebben op het uiterlijk, mondgebied, psychosociaal welbevinden en functies zoals eten, drinken, spreken en horen. Grofweg zou je 4 schisistypes kunnen definiëren: enkel een lipschisis (CL, cleft lip), en lip- en kaakschisis (CLA, cleft lip and alveolus), een lip- kaak en gehemelteschisis (CLAP, cleft lip alveolus and palate) en een gehemelteschisis (CP, cleft palate). De CLAP komt het vaakst voor (ongeveer 46%), gevolgd door de CP (ongeveer 33%). Een CP kan het harde gehemelte, het zachte gehemelte, of beide omvatten. CLAP, CLA en CL kunnen zowel eenzijdig als dubbelzijdig voorkomen. In 29% van de gevallen betreft het een syndromale schisis, veelvoorkomend zijn onder andere het syndroom van Van der Woude, het Stickler-syndroom, Robin-sequentie en het 22q11.2 deletiesyndroom. 

Tandheelkundige afwijkingen komen vaak voor bij patiënten met een schisis. Er is niet alleen een verhoogd risico op dentale afwijkingen zoals supernumeraire elementen, hypodontie, microdontie, dilaceraties, hypomineralisatie van het glazuur, morfologische afwijkingen in de kroonstructuur, afwijkende positionering, vertraagde doorbraak en agenesie, maar er is een groter risico op het ontwikkelen van cariës.
De preventie van cariës bij kinderen met een schisis kent specifieke uitdagingen, welke het risico op het ontwikkelen van cariës aanzienlijk verhogen. Zo is er een verlengde orale verwerkingstijd, verminderde buffercapaciteit van het speeksel, en de anatomische afwijkingen bevorderen voedselimpactie. Verder zal ouderlijk ongemak met betrekking tot mondhygiëne, zoals angst om pijn te veroorzaken tijdens het poetsen in de buurt van het schisis of littekenvorming van de bovenlip, het effectief tandenpoetsen verder bemoeilijken.
Een multidisciplinaire aanpak voor het monitoren en behandelen van patiënten geboren met schisis is essentieel en wordt georganiseerd via het schisisteam. Naast medische zorg, wordt tijdens de schisis behandeling ook een gestructureerde set aan uitkomstmaten verzameld. Deze schisis set is ontwikkeld door het International Consortium for Health Outcomes Measurement (ICHOM). Door middel van vergelijkende analyses tussen schisispatiënten onderling en tussen verschillende schisisteams streeft ICHOM ernaar de kwaliteit van zorg te verbeteren, kosten te verlagen en gedeelde besluitvorming in de gezondheidszorg te bevorderen. De ICHOM-schisis set wordt sinds december 2015 gebruikt in het Erasmus MC te Rotterdam.

Hoewel de ICHOM-schisis set met grote zorg is ontwikkeld, heeft er tot op heden nog geen alomvattende evaluatie plaats gevonden. De patiënt gerapporteerde uitkomsten en klinische uitkomsten van het orodentale domein van de ICHOM schisis-set zijn geëvalueerd in hoofdstuk 2 van het proefschrift. De gegevens en klinische ervaringen van twee schisisteams (Erasmus MC, Nederland en Karolinska Universitair Centrum, Zweden) zijn gebruikt om suggesties te doen voor optimalisatie van het type uitkomstmaten en het tijdstip hiervan. Klinische uitkomsten en patiënt gerapporteerde uitkomsten complementeren elkaar, gezien er lage tot matige correlaties zijn gevonden. De set zou kunnen worden verbeterd door het schrappen van twee checklists, betreffende de eigen ervaringen omtrent mondgezondheid en voeding, die vrijwel geen problemen weergeven en daarmee onvoldoende aanvullende informatie bieden. De vragenlijst over esthetiek van de kaak blijkt niet informatief bij patiënten van 12 jaar, maar wel op latere leeftijd. 

Een methode om de Bot-In-Gnatho (BIG) procedure te evalueren ontbreekt momenteel in de ICHOM-schisis set. In hoofdstuk 3 wordt een overzicht gegeven van 29 studies, waarin verschillende niet-radiologische, 2D- en 3D-radiografische methoden worden geïdentificeerd, gecombineerd met 20 verschillende scoreschalen, allen om de BIG te evalueren. De meest betrouwbare scoreschalen per beoordelingsmethode zijn: pocketdiepte metingen van de tanden grenzend aan de schisis voor de niet-radiologische methode, de Bergland-schaal voor 2D-, en computerberekeningen van de botmineraaldichtheid voor 3D-radiologische beoordeling. Hoewel 3D-radiologische beoordeling het meest reproduceerbaar is vanwege de hoogste betrouwbaarheid, kent deze methode zwaarwegende nadelen wat betreft beschikbaarheid, straling en kosten. 3D- radiologische beoordeling is daardoor ongeschikt voor de evaluatie van de BIG in de ICHOM-schisis set. Vervolgonderzoek is nodig om de validiteit van de gepresenteerde methoden te onderzoeken, en om een geschikte methode en tijdstip voor BIG-evaluatie vast te stellen. 

Hoofdstuk 4 beschrijft de eigen perceptie van de mondgezondheid, en van de esthetiek van gebit en kaak van schisis patiënten. De patiënt gerapporteerde uitkomsten van de ICHOM-schisis set zijn gebruikt en vergeleken met een controlegroep. Schisis patiënten blijken significant minder tevreden te zijn over de esthetiek van hun gebit dan controlepersonen. Schisis patiënten rapporteren significant lagere tevredenheid op de CLEFT-Q Teeth scores op de leeftijd van 8 en 12 jaar dan op 22-jarige leeftijd, wat betekent dat hun tevredenheid toeneemt naarmate ze ouder worden. Patiënten met het meest uitgebreide schisis type, de cheilognathopalatoschisis, rapporteren de laagste tevredenheid op de CLEFT-Q Teeth. Een tandarts die schisis patiënten behandelt, wordt geadviseerd om een mogelijke onbevredigende esthetische tandheelkundige situatie te bespreken met de patiënt en te onderzoeken of een (restauratieve) oplossing wenselijk en mogelijk is. Om individueel in te spelen op de behandelbehoeften, dienen zorgverleners naast de klinische uitkomsten ook rekening te houden met de leeftijd, het type schisis en de percepties van de patiënt.

Glazuurhypomineralisatie in de fronttanden is een bekende, veel voorkomende tandheelkundige afwijking bij schisispatiënten. Echter, de prevalentie van aangeboren glazuurhypomineralisaties elders in het gebit is onbekend. Hoofdstuk 5 bestudeert de prevalentie van gehypomineraliseerde tweede melkmolaren (HSPM) en molaar incisief hypomineralisatie (MIH) bij schisispatiënten. De intra-orale foto's van 535 schisispatiënten zijn gescoord op klinische status en uitgebreidheid van de laesie. De totale prevalentie van HSPM bij schisispatiënten is 15,2%, voor MIH is een prevalentie van 12,8% gevonden. Beide prevalenties zijn significant hoger vergeleken met de algemene populatie. Geen van de onderzochte kenmerken (geslacht, type schisis, comorbiditeiten) kan wijzen op een verhoogd risico op HSPM of MIH. Schisispatiënten met HSPM hebben bijna drie keer meer kans op de diagnose MIH dan schisispatiënten zonder HSPM.

Het zou zeer waardevol zijn om al op jonge leeftijd vast te kunnen stellen welke schisispatiënten een verhoogd risico op cariës hebben, zodat aanvullende preventieve maatregelen tijdig kunnen worden ingezet. In hoofdstuk 6 worden de belangrijkste determinanten voor cariës in het melkgebit bij patiënten met schisis gepresenteerd: een vader geboren in een ander land dan Nederland, een cheilognathopalatoschisis en een lager opleidingsniveau van ouders zijn de drie kenmerken met de hoogste voorspellende waarde voor cariës in het melkgebit. Door de schisispatiënt tijdens het consult bij het schisisteam op één-jarige leeftijd op deze kenmerken te screenen, krijgt de tandarts houvast bij klinische beslissingen zoals recall-intervallen of eventueel verwijzen naar gespecialiseerde tandheelkundige zorg. Hiermee wordt beoogd de mondgezondheid van patiënten geboren met schisis te verbeteren.

Vanuit het Erasmus MC wordt slechts een kleine minderheid van de schisispatiënten doorverwezen naar een gespecialiseerde tandarts voor de tandheelkundige zorg buiten het team. In het Amsterdam Universitair Medisch Centrum (AUMC) worden daarentegen over het algemeen alle schisispatiënten doorverwezen naar een gespecialiseerde tandarts. In hoofdstuk 7 wordt een vergelijking gemaakt tussen deze twee schisiscentra om te achterhalen of deze verschillende strategieën leiden tot een verschillende cariëservaring en een verschillend niveau van restauratieve zorg voor schisispatiënten. Daarom zijn de gegevens over het aantal carieuze elementen (decayed teeth=dt), ontbrekende tanden ten gevolge van cariës (missing teeth=mt) en gevulde tanden (filled teeth=ft) vergeleken. Hoewel de somscore van dt+mt+ft gelijk is tussen de twee groepen, bleek het vroegtijdig doorverwijzen van patiënten voor gespecialiseerde tandheelkundige zorg gunstig voor het niveau van restauratieve zorg en voor het niveau van ernst van de cariës van schisispatiënten. Met andere woorden, de schisispatiënten van AUMC hadden significant minder onbehandelde cariës en minder ernstige cariës. 

Hoofdstuk 8.1 bediscussieert de implicaties en evaluaties van de voorgaande hoofdstukken en geeft aanbevelingen voor zowel patiëntenzorg als toekomstig onderzoek. De belangrijkste bronnen van mogelijke vertekening in de resultaten van dit proefschrift zijn gerelateerd aan de grootte van de onderzoekspopulatie, daarom zullen toekomstige studies gericht moeten zijn op multicenter-samenwerkingen. Verder onderzoek is nodig naar strategieën ter preventie van cariës specifiek voor patiënten geboren met een schisis. Ook bestaan er nog belangrijke onbeantwoorde onderzoeksvragen wat betreft cariës in de permanente dentitie bij schisispatiënten. 

Tenslotte, hoofdstuk 8.2 biedt praktische richtlijnen voor de algemeen practicus met betrekking tot de tandheelkundige zorg voor schisispatiënten. De meest voorkomende dentale afwijkingen geassocieerd met schisis zijn beschreven, samen met gerichte preventieve strategieën. Het is belangrijk om er rekening mee te houden dat schisispatiënten vaak meer angst ervaren in de tandartspraktijk en minder coöperatief gedrag kunnen vertonen. Om die reden zijn minder invasieve behandelstrategieën, zoals Atraumatische Restauratieve Behandeling (ART), Niet-Restoratieve Cariësbehandeling (NRCT) en de Hall-techniek, bijzonder geschikt voor deze patiëntengroep.